Introducción

El daño cerebral adquirido (DCA) es un término general que se refiere a eventos tales como lesión cerebral traumática (LCT), infección del sistema nervioso central, derrame cerebral, hipoxia, tumor, y tratamientos con radiación, con una marcada variabilidad en el resultado. De las causas de DCA, la lesión cerebral traumática (LCT) se reportó como la principal causa de morbilidad y muerte. En Estados Unidos, los Centros para el Control y Prevención de Enfermedades estimaron que 250 de cada 100000 personas sufren una lesión cerebral por año. La LCT grave se asoció fuertemente con discapacidad persistente moderada o grave.

Aproximadamente el 25% de los niños y jóvenes con daño cerebral adquirido requerirá rehabilitación. Se supone que la plasticidad del cerebro proporciona la base para la recuperación que puede ser reforzada por la rehabilitación. Se reconoció recientemente la recuperación menos óptima después de una lesión cerebral temprana severa en comparación con una lesión sufrida más adelante. A pesar del gran número de pacientes y recursos enormes invertidos en programas de rehabilitación después de una LCT, se sabe muy poco sobre la eficacia (y más aún la efectividad) de tales intervenciones.

En vista de la evolución natural después de la LCT existen dificultades éticas y metodológicas en la evaluación del impacto del tratamiento. El ensayo controlado aleatorizado es ampliamente aceptado como el diseño que proporciona la mejor evidencia en términos científicos. En la investigación en rehabilitación, sin embargo, es controversial debido a problemas éticos y prácticos, tales como privación de una posible intervención valiosa, el pequeño número de casos en un solo centro en un cierto punto del tiempo, la diversidad de la enfermedad del paciente, la diversidad de las metas de rehabilitación y la dificultad en la aplicación de un enfoque terapéutico uniforme. Tres artículos de revisión sobre rehabilitación cognitiva después del DCA en niños encontraron una falta crítica de estudios controlados aleatorios considerando la eficacia del tratamiento. El propósito de este artículo es revisar la literatura para encontrar estudios basados en la evidencia relacionados con la eficacia de la rehabilitación de los niños que han sufrido LCT entre 1975 y 2009. Los objetivos de la revisión fueron los relativos a los resultados físicos funcionales y cognitivos. A diferencia de las revisiones anteriores que se centran específicamente en resultados cognitivos o en el DCA, los autores abordaron todos los posibles resultados funcionales.

Materiales y Métodos

Se llevó a cabo una búsqueda informatizada de la literatura publicada en inglés, de los años 1975 a 2009, mediante el uso de las bases de datos Pubmed, Cochrane y MD Consult. Se utilizaron las siguientes entradas en diferentes combinaciones: rehabilitación, lesión cerebral traumática, niños o pediatría, intervención, resultado, eficacia o efectividad, y revisión. Los criterios de inclusión fueron los siguientes: (1) niños menores de 18 años; (2) que el estudio se refiriera a niños que tuvieron LCT; (3) que la intervención se llevara a cabo ya sea en un marco hospitalario o comunitario; (4) que el período de seguimiento fuera de al menos 3 meses; y (5) que se evaluara un resultado de interés definido.

Dos pediatras en el campo del desarrollo infantil y la neurología hicieron la búsqueda preliminar de forma independiente. La búsqueda bibliográfica fue de 460 artículos, de los cuales 456 tenían resúmenes. Se estudiaron todos los resúmenes independientemente por un pediatra involucrado con el desarrollo infantil y la rehabilitación y un pediatra certificado en neurodesarrollo. De los 456 resúmenes leídos, se encontró que 439 no eran pertinentes conforme a lo acordado por dos revisores (estudios de adultos, estudios neonatales y descripciones técnicas sin evaluación de resultados, estudios con abordaje emocional/ aspectos del comportamiento o la función de la familia solamente y reportes de casos). El diseño de investigación de caso único sugerido para la evaluación de los resultados de rehabilitación no se incluyó en esta revisión, ya que sólo un gran número de estudios replicables y con un tamaño del efecto calculado correctamente permite generalizar resultados. Sólo se encontraron 16 estudios relevantes para esta revisión y se revisó su texto completo críticamente. Después de una discusión entre los revisores, se llegó a un consenso con respecto a la asignación de clase. Los estudios se definen y clasifican como estudios con "evidencia para intervención" sobre la base del sistema de Edlund y colaboradores como clase I (más fuerte)- IV (más débil). Este sistema de clasificación se ha utilizado anteriormente en otras revisiones relacionadas con la rehabilitación. Por lo tanto se puede generar una conclusión global de estas revisiones.

Resultados

Las revisiones se enumeran desde la evidencia más débil (IV) a la más fuerte (I) y en orden cronológico. Los siguientes son los reportes de investigación incluidos en orden desde la clase de evidencia IV a la clase I y sus principales problemas metodológicos.

Los informes asignados a la clase de evidencia IV para la intervención: la investigación aparentemente descriptiva retrospectiva de Berger y colaboradores incluyó 38 niños, con 44,7% con LCT, sin análisis diferencial de este subgrupo. La intervención se utilizó sólo durante el período de hospitalización, pero incluyó un período de seguimiento de 6 meses, estando de vuelta en la comunidad. La intervención se informó en términos generales y por lo tanto no se puede replicar en base al informe, y las medidas de resultado distintas al nivel de vigilancia fueron descriptivas. No se incluyó grupo control o grupo de contraste, y los resultados no fueron analizados estadísticamente.

Una investigación se refería específicamente a las habilidades pragmáticas en seis adolescentes, de los cuales cinco tenían una lesión cerebral cerrada. Aunque el procedimiento y el instrumento, así como la intervención, están bien descritos y se incluyó un período de decantación de pocos meses, no se utilizó grupo control o de contraste. Por lo tanto los resultados no se pueden atribuir específicamente a la intervención per se.
El estudio descriptivo retrospectivo no controlado, de Pace y colaboradores incluyó 77 participantes con DCA, que eran matriculados en un programa de rehabilitación en el hogar. Sesenta y ocho por ciento de los participantes eran menores de 20 años, de los cuales 73% tuvieron LCT. Los objetivos clínicos individualizados y la satisfacción de la familia (evaluada en 45 familias) fueron utilizados como resultados de interés. La intervención se describe en términos generales solamente. Sin embargo, el período de seguimiento fue de 12 meses.

Otro estudio descriptivo retrospectivo no controlado de Dumas y colaboradores también incluyó 79 niños hospitalizados sometidos a intervención e incluyó niños en su estado agudo después de una LCT. Este estudio definió el resultado de interés y utilizó una medida válida de la evaluación correspondiente a diferentes habilidades funcionales.

El informe de Chen y colaboradores se refería a un análisis retrospectivo de un servicio de rehabilitación aguda, utilizando un instrumento psicométricamente válido y fiable. Los datos fueron de 910 niños, de los cuales 336 sufrieron LCT. Doce de los 32 institutos estuvieron de acuerdo en participar. El intervalo entre el momento del diagnóstico y el inicio de la rehabilitación fue significativamente más corto en los niños con LCT. Estos dos factores fueron una importante fuente de sesgo. Se realizó un análisis diferencial de resultado en los pacientes con LCT en comparación con otras causas. El análisis de los resultados de interés fue de carácter correlativo, pero relacionado con el monto total del tiempo de rehabilitación en lugar de los métodos específicos o disciplinas involucradas.

Por el contrario el segundo estudio de Dumas y colaboradores con una cohorte extensa de pacientes, algunos de los cuales estuvieron también incluidos en el primer estudio, se centró en la contribución de la terapia física (TF) en la recuperación de niños mayores de 2 años que sufrieron LCT. El estudio no estaba controlado, y la extracción retrospectiva de datos se obtuvo de un sistema de grabación diaria estandarizada. La medida válida utilizada fue la misma que en el primer estudio. Debido a que la naturaleza exacta de la TF administrada a cada paciente no podía ser específica, los autores recurrieron a un análisis del efecto de la intensidad de la TF solamente.

En 2005, Abdullah y colaboradores informaron de un estudio descriptivo de 36 niños que sufrieron lesiones leves a graves en la cabeza. Los niños con hipoxia prolongada, pupilas dilatadas, o intervención quirúrgica no se incluyeron en la cohorte. El seguimiento duró 12 meses. Todos los pacientes recibieron tratamiento "tradicional" sin programa de rehabilitación designado por la falta de instalaciones. El resultado de interés fueron las funciones cognitivas, y las medidas de uso común fueron las escalas de inteligencia. En la discusión, los autores comparan sus resultados, indicando que no hay mejoría de las capacidades cognitivas a través del tiempo, con otros estudios con intervenciones y señalan el probable valor de la rehabilitación en el resultado de las capacidades cognitivas después de una LCT.

El tercer estudio de Dumas y colaboradores se refería a los niños con DCA, incluyendo LCT, y examinó la proporción de niños que lograron una "mínima diferencia importante" derivada de la misma medida que se utiliza en sus otros dos estudios. Los datos analizados fueron recuperados a posteriori de los registros estandarizados. Los detalles de la internación no se informaron, y los grupos de diagnóstico, así como la gravedad de la lesión, no se tuvieron en cuenta en el análisis.

El estudio retrospectivo de Tepas y colaboradores se refería a la posible importancia del "tiempo transcurrido desde la injuria" para el inicio de la rehabilitación en el resultado. Este método puede ser considerado como un proxy de la medición directa de la efectividad de la intervención. Sesenta niños con LCT fueron evaluados con un instrumento válido para correlacionar el resultado funcional de interés con el tiempo de demora antes de entrar al programa. Sin embargo, el análisis no tenía en cuenta el nivel funcional inicial de los participantes, pero si el nivel de gravedad de la lesión en la fase muy aguda. Además, el sesgo introducido por los eventos que posiblemente contribuyeron al retraso en la inscripción al programa, así como lo relacionado con otras intervenciones producidas posiblemente antes del inicio de la intervención no se controlaron.
Todos estos estudios carecían de reporte de fiabilidad a nivel intra e inter-evaluador y de los efectos positivos atribuidos a la intervención de la rehabilitación.

Dos estudios fueron asignados a evidencia clase III. Un estudio, sin embargo, utilizó un diseño de ensayo aleatorio controlado y reportó un seguimiento de 12 meses en menos del 50% de los participantes. La intervención neuropsicológica ha sido descrita en detalle, pero reporta una distribución desigual de la gravedad de la LCT entre los grupos y una evaluación no ciega de los resultados. Aunque señalado por los autores, el análisis final, después del pleno reclutamiento de los pacientes y la realización del estudio no informó las fuentes de la literatura buscadas para el propósito de esta revisión.

El otro estudio por Swaine y colaboradores incluyó 26 niños, que constituye el 30% de la muestra elegible que sufrió LCT. Se usó un grupo de contraste histórico de 38 niños no emparejado y expuesto a un servicio menos completo hace 2 años. La intervención se describe en términos generales solamente. Se utilizó un instrumento válido aceptable, administrado por vía telefónica a los padres por entrevistadores ciegos, sin evidencia de fiabilidad entre evaluadores. No se tuvieron en cuenta el sesgo de recuerdo y el no control para los acontecimientos desde el final del programa de rehabilitación hasta el momento de la entrevista a los 2 y 4 años después de la lesión.

Cuatro informes fueron asignados como evidencia de clase II. El estudio de Braga y colaboradores investigó la eficacia de los padres entrenados (grupo de estudio) en comparación con el programa de rehabilitación aplicado por profesionales sobre los resultados motores en 72 de 87 niños después de una LCT. Los participantes fueron asignados al azar en el grupo de estudio y el grupo de comparación; sin embargo, los mismos terapeutas administraron ambos tipos de intervenciones con una hipótesis predeterminada de que el grupo de estudio podría obtener más beneficios. Las evaluaciones se llevaron a cabo con investigadores ciegos, utilizando instrumentos, para uno de los cuales no se habían establecido propiedades psicométricas en el momento del estudio. Este estudio utilizó tanto análisis a nivel clínico como estadístico. Aunque se refiere el lector a los datos relativos a la distribución del tiempo transcurrido desde la lesión hasta el momento de la intervención (entre 6 y 30 meses), no se reportó dicha información. Este sesgo potencial es muy importante debido a que el análisis demostró un efecto significativo de este intervalo en el resultado.

El primero de los dos informes de van't Hooft y colaboradores incluyó 18 (12 con LCT) y 20 (9 con LCT) niños asignados al azar para el grupo de estudio y el grupo de comparación, respectivamente, con el resto de los niños presentando DCA de diferentes causas, incluyendo los tumores cerebrales. El entrenamiento cognitivo estudiado fue administrado por un entrenador que fue instruido semanalmente por un psicólogo, mientras que los padres del grupo de comparación fueron instruidos para jugar interactivamente con sus hijos sin exposición a los ordenadores o juegos de la televisión. Ellos informaron sobre sus actividades con diarios semanales y contactos telefónicos. Se utilizaron medidas cognitivas estandarizadas para evaluar el resultado antes y al final del programa de 17 semanas. No hay ninguna indicación con respecto a los evaluadores y su fiabilidad, así como su ceguera a la asignación a los grupos.

El segundo informe de van't Hooft y colaboradores se refería al mismo estudio. Sin embargo, los resultados se evaluaron 6 meses después de la finalización del entrenamiento. Dos desventajas de este estudio es la falta de control sobre la posible continuidad de la exposición de los niños en el grupo de estudio o de control durante el tiempo de la intervención (contaminación) y otra vez la falta de información relacionada con los evaluadores y su independencia.

El informe de Katz-Leurer y colaboradores incluyó niños con parálisis cerebral (n=10) y los niños después de una LCT (n=10) que fueron asignados al azar para el grupo de estudio y de contraste. Se informa detalladamente la intervención consistente en ejercicios basados en el hogar, así como las medidas de resultado. No se reportó un análisis diferencial de los resultados  relacionados con la LCT y ni los asesores ni los participantes fueron cegados a la asignación a los grupos.

La evidencia clase I sólo se asignó al estudio de Zhu y colaboradores. Este estudio evaluó la eficacia de un programa de rehabilitación multidisciplinario en la internación de  2 (n=15) horas versus 4 horas (n=21). Las evaluaciones se llevaron a cabo de forma independiente por los terapeutas que no participan en el programa con medidas estandarizadas hasta 6 meses después de la lesión. Sin embargo, debe tenerse en cuenta que, aunque la edad de distribución (12-56 años) se distribuyó por igual en los dos grupos, no se reportó análisis diferencial relacionado con la edad.

Discusión

En general se acepta que la rehabilitación es eficaz para pacientes con LCT, aunque hay un número limitado de investigaciones que evalúan la eficacia de intervenciones de rehabilitación, especialmente para niños y adolescentes. Desafortunadamente, los problemas éticos y metodológicos confunden constantemente la investigación en rehabilitación, por lo tanto, hacen que los ECAs a menudo sean poco prácticos.

Algunos de los principales puntos de interés son los siguientes: la medición de resultados, incluyendo preferentemente medidas de calidad de vida, a menudo no estaban relacionados con las funciones diarias y de importancia clínica limitada. El uso de controles (es decir, sin tratamiento) sobre la base de las prácticas existentes es inaceptable, mientras que un grupo de comparación (una alternativa del modo de tratamiento) es muy difícil de diseñar y requiere un tamaño de muestra grande y bien aparejado. Sin embargo, unos pocos estudios superaron este problema e incluyeron un grupo de comparación en su diseño. Aunque algunos de los estudios incluidos en esta revisión pertenecían a un grupo de pacientes bien definido, pero no necesariamente representativo, a pesar de tener un enfoque más práctico y potencialmente válido, la inclusión de participantes con diferentes mecanismos subyacentes y por lo tanto, cursos naturales esperados y pronósticos diferentes hacen que sus resultados sean menos válidos. La fiabilidad y validez de las medidas utilizadas no fueron consistentemente comprobadas, y las evaluaciones se llevaron a cabo por un examinador independiente. Por último, el análisis estadístico, cuando se realizó, no siempre estaba relacionado con la gravedad clínica inicial y el análisis adecuado de acuerdo con medidas repetidas, que no se encuentran en esta revisión, puede en futuros estudios controlarse por posibles errores de tipo I o II.

El resumen crítico integrador de la literatura frente a la eficacia de la rehabilitación de los niños con LCT plantea problemas relacionados con esta lista de puntos débiles.

Con respecto al diseño general, sólo una de las 16 investigaciones incluidas en esta revisión utilizó el rigor metodológico suficiente requerido por la clase I, lo que sugiere una relación significativa entre la intensidad del tratamiento y el pronóstico (dosis respuesta).

Sin embargo, después de 6 meses, esta diferencia no fue evidente. La cohorte de este estudio, sin embargo, incluyó a niños y adultos de 12 a 56 años, con una media de edad de 33 años. Aunque cuatro estudios fueron asignados como evidencia de clase II, los defectos importantes, como los grupos heterogéneos y la falta de independencia en la evaluación de resultados hace que sus conclusiones sean menos válidas.
Hubo dos informes con un gran tamaño de muestra de 814 y 452 pacientes, respectivamente. Ambos estudios mostraron una mejoría significativa después de la rehabilitación en el hospital, con mayores logros en niños mayores 7 años luego de la LCT y 10 años de edad después de la lesión cerebral adquirida, respectivamente. Ambos artículos sufren de una larga lista de defectos metodológicos (así reconocido por los autores), incluyendo una variedad de causas subyacentes para sus lesiones cerebrales. El análisis por separado de los resultados en relación con la intervención en los niños que sufrieron LCT en el grupo de niños con DCA no es factible; esta última limitación es cierta para la mayoría de los estudios que se referían a DCA incluidos en esta revisión.

Diez de los artículos describieron la gravedad de las lesiones cerebrales traumáticas, en su mayoría sobre la base de la escala de coma de Glasgow. Sólo cuatro de ellos se refieren a la correlación entre la gravedad y el resultado después de la intervención. Sólo seis estudios describieron las características de la intervención con suficiente detalle para permitir la replicación del estudio. Cuatro de los estudios no describen con precisión el tiempo transcurrido entre el final de la fase aguda (de alta desde la unidad de cuidados intensivos) y el inicio de la rehabilitación.

A excepción de un artículo, todos los resultados apoyaron cierta mejora clínicamente y estadísticamente significativa después de un programa de rehabilitación y destacaron la importancia de una variedad de factores, tales como un corto retardo entre el alta de la unidad de cuidados intensivos y el inicio de la rehabilitación y la importancia de un programa de rehabilitación integral coordinado.

Tres artículos se referían específicamente a la rehabilitación de las competencias cognitivas después de una lesión cerebral adquirida. Todos señalaban los programas o técnicas específicos de rehabilitación cognitiva. Todos ellos evaluaron la mejoría cognitiva con escalas estandarizadas, y todos mostraron una mejoría significativa después de la rehabilitación cognitiva. En estos tres estudios, tal como se encuentra en la mayoría de los artículos revisados, hay problemas metodológicos importantes, como la ausencia de detalles sobre la gravedad de la lesión o una causa heterogénea (por ejemplo, tumor cerebral y LCT) o la falta de evaluación independiente de los resultados.

Tres artículos examinaron los programas de rehabilitación domiciliaria, llevados a cabo por miembros de la familia y equipos profesionales multidisciplinarios. Los tres artículos apoyaron la idea de la rehabilitación en el hogar y la participación de la familia. Sin embargo, los diferentes defectos en el diseño, por ejemplo, un grupo heterogéneo de diagnósticos, tales como parálisis cerebral y LCT, así como una falta de evaluación independiente de resultados, debilitan la validez de sus resultados. De éstos estudios el estudio reportado por Braga y colaboradores, aunque usando un diseño aleatorio y por lo tanto de un método relativamente  robusto, incluyó niños de hasta 12 años solamente y utilizó dos medidas de resultado primarias, de las cuales una (SARAH escala de desarrollo motor) no tiene establecidas propiedades psicométricas. No se reportó la fiabilidad del observador y si las medidas pre intervención y post intervención fueron realizadas por investigadores independientes, la información detallada relacionada con las características de las intervenciones y la distribución del intervalo de tiempo entre los grupos. Por lo tanto este estudio, asignado como evidencia de clase I en un informe anterior, está calificado como de clase II en esta revisión.

Curiosamente un informe debido a la falta de los recursos de rehabilitación modernos en una comunidad en Malasia pudo evaluar la mejora psicomotora espontánea durante el primer año después de la LCT en niños. Los resultados de este informe mostraron la mala recuperación cuando los niños y sus familias se ven privados de servicios de rehabilitación en comparación con los resultados obtenidos después de los programas de rehabilitación reportados por otros países.

Una revisión de la literatura buscando estudios basados en la evidencia en rehabilitación después de una LCT en niños reveló tres artículos  de revisión relevantes. Todas las revisiones se referían a la rehabilitación después de una lesión cerebral adquirida y no se centraban en LCT. La conclusión de todas las revisiones fue que había una crítica falta de estudios basados en la evidencia en el campo de la rehabilitación en niños. En una reciente revisión Cochrane del tratamiento de la disartria después de una lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes, se encontró una crítica falta de estudios de la eficacia del tratamiento. Debido a que los criterios de inclusión en estos artículos de revisión no son necesariamente idénticos a los de los autores, su lista de referencias puede incluir artículos no revisados por los autores y viceversa. Sin embargo, debido a que las dos clasificaciones utilizadas en tres de estas revisiones y sus conclusiones finales son las mismas, se puede concluir una visión crítica en general.

Aunque el número de estudios relacionados con la fase aguda del tratamiento en la LCT en niños es bastante extenso, se carece de estudios basados en la evidencia respecto a la fase de rehabilitación. Esta escasez de investigación teniendo en cuenta los considerables esfuerzos y recursos invertidos por el propio niño, la familia y los proveedores de servicios son sorprendentes. Para tomar decisiones informadas que llevarán a mejores resultados para los niños y sus familias, se necesitan más conocimientos acerca de la eficacia de la rehabilitación.

Aunque la evidencia de los ensayos clínicos aleatorios sigue siendo fundamental para la evaluación de la eficacia de las intervenciones y para la creación de guías clínicas, parece que las dificultades metodológicas que figuran a menudo tornan poco prácticos a los ensayos aleatorios correctamente diseñados. Por lo tanto las evaluaciones basadas en modelos son un recurso valioso para los tomadores de decisiones de salud, y, posiblemente, estos procedimientos podrían conducir a estudios exploratorios objetivos de los efectos modificadores de enfermedad de la rehabilitación. Un enfoque factible en el estudio de los efectos de las diferentes intervenciones es el método de la "investigación comparativa de la efectividad". Este enfoque utiliza el análisis de los grupos de pacientes para una asociación entre intervenciones médicas específicas y resultados de los pacientes sin asignación al azar y por lo general implica un estudio multicéntrico colaborativo. Un enfoque multicéntrico colaborativo con un diseño de este tipo se dirigiría preferiblemente a una variedad de resultados de interés, medida de forma rutinaria antes y después de la intervención, incluyendo un período de seguimiento después de la intervención para evaluar el grado de desarrollo de efectos sostenibles a largo plazo. Debido a que parece que los principales recursos para tales estudios serían los organismos nacionales con intereses en la salud y económicos, los resultados funcionales diarios y la calidad de vida tanto del niño y los padres parecen ser los resultados de interés razonables principales. Recientemente se comunicó un intento para delinear una lista aceptada de las funciones de investigación y fines clínicos. El uso de un  diseño de investigación único, si se aplica en varias ocasiones podría ser valioso. Sin embargo, debe reservarse para un caso inusual de un paciente único y/o una intervención innovadora.

Este diseño, si se utiliza correctamente, incluyendo medidas de tamaño de efecto, podría ser un paso previo antes de un mayor diseño riguroso que es necesario para una intervención aceptable basada en la evidencia. La heterogeneidad en las características de los pacientes, métodos de intervención y la intensidad de la rehabilitación debe tenerse en cuenta en estos enfoques metodológicos.

Comentario: El presente estudio revela las dificultades que surgen en la investigación en rehabilitación en niños, tanto por problemas éticos, como de técnicas y evaluación de resultados. La gran variedad de lesiones cerebrales traumáticas plantean un desafío para desarrollar estudios controlados y aleatorizados en cuanto a técnicas de rehabilitación en las diferentes poblaciones.