Unos 30.000 niños en los Estados Unidos nacen cada año con infección congénita por citomegalovirus (CMV), de los cuales aproximadamente un 20% desarrollan discapacidad, con mayor frecuencia, pérdida de audición neurosensorial y deficiencias intelectuales (por ejemplo, retraso mental). Por desgracia, la infección congénita por CMV sigue estando en gran medida sin ser detectada porque la mayoría de los niños infectados son asintomáticos al nacer o tienen síntomas no específicos como ictericia o retraso del crecimiento intrauterino. Por lo tanto, en la mayoría de los casos, no hay suficientes signos clínicos al nacer para justificar pruebas de diagnóstico para CMV. Cuando se desarrollan impedimentos o se tornan aparentes, por lo general es demasiado tarde para llevar a cabo pruebas diagnósticas, porque la confirmación de laboratorio de la infección congénita por CMV requiere de una muestra biológica recogida dentro de las 2 a 3 semanas después del nacimiento. Como resultado, los niños con infección congénita por CMV pueden no ser diagnosticados, y para aquellos que desarrollan discapacidad, la causa (y por lo tanto el pronóstico) puede no ser certera.
A pesar de que se ha propuesto el screening neonatal universal para la infección por CMV, los recién nacidos en los Estados Unidos no son testeados rutinariamente para detectarlo. La enfermedad congénita por CMV reúne un número de criterios de salud pública para screening comúnmente utilizados para determinar si una condición es una buena candidata para el screening universal del recién nacido. De hecho, la infección congénita por CMV es más común que los 29 trastornos metabólicos y endocrinos combinados recomendados en los paneles de screening de EE.UU. Los beneficios primarios del screening del recién nacido serían la mejora del lenguaje y de los resultados en el desarrollo a través de la detección temprana y la intervención. Sin embargo, la decisión de implementar la detección de infección por CMV en el recién nacido debe basarse no sólo en el beneficio esperado sino también en los costos y daños. Uno de los criterios para la evaluación del screening del recién nacido se relaciona con el potencial efecto adverso psicosocial en los niños y sus padres que se podría producir cuando hay un resultado positivo pero no un desarrollo de enfermedad clínica, lo cual es de especial importancia en el caso de la infección congénita por CMV, ya que aproximadamente el 80% de los niños infectados nunca desarrollan discapacidades.
El objetivo de este estudio fue utilizar una encuesta para identificar las actitudes de los padres hacia el screening neonatal para la infección por CMV y conocer las preferencias de los padres para recibir información sobre CMV y screening del recién nacido. Antes de esta encuesta, la mayoría de los padres, probablemente, nunca habían oído hablar de CMV. Este estudio ha proporcionado datos para darle un mayor peso a los beneficios potenciales del screening neonatal para CMV en contra de los potenciales daños.
Métodos
Encuesta Health Styles
Los datos utilizados en esta investigación provienen de la base de datos Porter Novelli´s 2009 Styles. Cada año, se construye la base de datos a partir de dos encuestas consecutivas: Consumer Styles y Health Styles. En mayo de 2009, las encuestas Consumer Styles fueron enviadas por correo a una muestra nacional equilibrada de adultos estadounidenses (N=21420), que pertenecen a un panel electrónico de consumidores de aproximadamente 328.000 potenciales encuestados manejados por Synovate, Inc. La muestra fue diseñada para ser similar a la población de los EE.UU. en cuanto a sexo, edad, raza/etnia, ingresos y tamaño de los hogares. Un total de 10.587 personas completaron la encuesta Consumer Styles (tasa de respuesta: 49%). La encuesta Health Styles fue enviada a una muestra aleatoria de 7004 encuestados que completaron la encuesta Consumer Styles. Un total de 4556 encuestas Health Styles fueron devueltas (tasa de respuesta: 65%, o 32% de la muestra original).
Análisis de datos
Las frecuencias de las respuestas de un sentido a las 5 afirmaciones acerca de las pruebas de los recién nacidos para la infección por CMV se dicotomizó (muy/algo en desacuerdo frente a muy/algo de acuerdo) y se comparó de acuerdo a si los encuestados informaron tener un hijo menor de 19 años o no tener hijos menores de 19 años durante el tiempo de la encuesta. Las respuestas fueron ponderadas con la Encuesta de Población Actual del Censo de EE.UU. para las variables de sexo, edad, raza/etnia, ingresos, y tamaño del hogar.
El análisis de correlación y cluster de las respuestas a las 5 afirmaciones sobre CMV se restringió solamente a los padres de niños menores de 19 años y a los que respondieron al menos a 1 pregunta sobre CMV. Estos encuestados fueron elegidos porque podrían ser similares a aquellos que tendrían hijos para realizar el screening si se implementara un programa de cribado neonatal para CMV. Las frecuencias de dos vías se calcularon para cada uno de los pares de las 5 afirmaciones sobre CMV. La fuerza de las relaciones entre pares de afirmaciones se estimó mediante el uso del coeficiente de correlación de Spearman. El análisis de cluster de dos pasos se realizó mediante el uso de SPSS 17 (SPSS Inc, Chicago, IL) para identificar grupos de padres en base a los patrones de respuestas de las 5 afirmaciones sobre el screening de CMV neonatal.
Para describir la composición de los grupos de acuerdo con las actitudes hacia el screening neonatal para CMV, los autores crearon puntuaciones de resumen para las 5 afirmaciones. A los puntajes individuales se les asignó una escala de -2 a 2 para indicar si la respuesta se oponía o estaba a favor del screening. Los participantes respondieron a 3 afirmaciones que se redactaron en forma positiva a favor del screening y 2 que fueron redactadas en forma negativa y se oponían al screening. Para las 3 afirmaciones redactadas de manera positiva, se asignó una calificación de -2 a "fuertemente en desacuerdo", -1 a "algo en desacuerdo", 1 a "algo de acuerdo", y 2 a "fuertemente de acuerdo" según las respuestas. Para las 2 afirmaciones redactadas negativamente en las cuales estar de acuerdo correspondió a oponerse al screening, los puntajes se asignaron a la inversa: -2 fue asignado a "fuertemente de acuerdo”, -1 a "algo de acuerdo”, 1 a "algo en desacuerdo”, y 2 a "fuertemente en desacuerdo". Se sumaron los puntajes de los encuestados de cada una de las 5 afirmaciones, y se calculó la mediana de puntuación resumida para cada grupo. Debido a que las puntuaciones globales de los encuestados se vieron afectadas por el número de afirmaciones que respondieron, sólo aquellos que respondieron a las 5 afirmaciones se utilizaron para calcular las medianas. Las medianas de las puntuaciones también fueron calculadas para cada afirmación individual de acuerdo a la agrupación.
Se utilizaron pruebas de X2 univariado para identificar diferencias de grupo entre la demografía y las actitudes hacia la salud, las creencias, y los comportamientos entre grupos. Fueron seleccionados por cada participante preferencias de hasta 3 de 12 formatos para recibir información sobre la crianza de los hijos (por ejemplo, volantes/folletos, internet, etc.), y los porcentajes fueron clasificados de acuerdo al grupo. Las respuestas fueron ponderadas en estos análisis después de que los grupos fueran identificados.
Resultados
De los 4556 encuestados que retornaron la encuesta Health Styles, 3922 respondieron por lo menos a una afirmación de CMV. Después de la ponderación, la muestra fue similar (es decir, <5% de diferencia en cada categoría) a la población adulta general de EE.UU. en función del sexo, edad, raza/origen étnico, y el ingreso familiar. Sin embargo, aproximadamente un 10% más de los encuestados asistieron por lo menos a alguna educación superior en comparación con la población adulta general de los EE.UU.
Entre todos los encuestados, la gran mayoría estuvo fuertemente o parcialmente de acuerdo con las afirmaciones, "me gustaría que a mi bebé se le realice la prueba del CMV, aunque mi médico/hospital no lo haga habitualmente" (84%), "me gustaría saber si mi niño tiene CMV incluso si él o ella nunca desarrollará problemas" (84%), y "estaría dispuesto a pagar $20 para que se le realice a mi bebé la prueba del CMV" (87%). Sin embargo, un porcentaje importante (47%) "se preocupan de que la prueba de CMV podría conducir a visitas innecesarias al médico y gastos" y (32%) "pienso que los problemas de CMV son demasiado raros como para preocuparse". Para todas las preguntas, el porcentaje de aquellas en las que hay acuerdo difirieron en <6% entre encuestados blancos, negros, y los hispanos.
Un total de 1589 (35%) encuestados informaron que tenían un niño menor de 19 años en el momento de la encuesta y se incluyeron en la correlación y el análisis de cluster. Casi todos ellos respondieron las 4 preguntas de CMV. En comparación con los encuestados sin niños menores de 19 años, un mayor porcentaje de encuestados con niños menores de 19 años eran mujeres (56%), eran menores de 45 años (57%), y tenía un ingreso anual familiar de $60.000 o más (54%). Los autores encontraron diferencias estadísticamente significativas (P< 0,05) en el porcentaje de quienes estuvieron de acuerdo con algunas afirmaciones sobre el screening de CMV en el recién nacido (afirmaciones 1-3 y 5) cuando se compararon los encuestados con y sin niños menores de 19 años (datos no mostrados). Sin embargo, las diferencias reales de porcentaje fueron pequeñas y oscilaban entre el 2,5% al 3,4% de estas afirmaciones.
Entre los encuestados con un niño menor de 19 años, las correlaciones más fuertes se encontraron entre si aceptarían pruebas de CMV a sus recién nacidos, incluso si no se realizaba de forma rutinaria, si nunca se desarrollaban los problemas, y si tuvieran que pagar $ 20 (r= 0,57-0,67). Además, los encuestados que querían la detección eran menos propensos a tener dudas sobre la detección, lo que resultó en correlaciones negativas para estos pares de preguntas. Sin embargo, la mayoría de los encuestados que tenían dudas (es decir, consideraban que los problemas por CMV eran demasiado raros como para preocuparse o que se preocuparían por las visitas innecesarias al médico y los gastos) aún estaban de acuerdo en que les gustaría saber si su hijo tiene CMV incluso si él o ella nunca desarrollara problemas, querrían realizar la prueba a sus bebés incluso si el médico/hospital no lo hiciera habitualmente, y estarían dispuestos a pagar $20 para realizar la prueba a su bebé. Los encuestados estuvieron más fuertemente de acuerdo con las afirmaciones positivas acerca del screening que fuertemente de acuerdo con las afirmaciones negativas; pocos padres estuvieron muy de acuerdo con las declaraciones negativas sobre la detección del CMV en el recién nacido. La mayoría de los que estuvieron algo de acuerdo con las afirmaciones negativas aún estuvieron de acuerdo con las afirmaciones positivas.
Sobre la base de las respuestas de las 5 afirmaciones sobre CMV recibidas de 1589 encuestados, 3 grupos de padres de niños menores de 19 años fueron identificados mediante el uso de técnicas de agrupamiento en 2 etapas. Aunque sólo 2 grupos fueron considerados estadísticamente óptimos de acuerdo con el algoritmo basado en el criterio de Schwarz Bayesiano, los autores identificaron un tercer grupo más pequeño pero distinto que fue estadísticamente diferente del primer y segundo grupo (datos no mostrados).
Sumando las 5 puntuaciones individuales de los 1545 encuestados con respuestas completas (como se describe en "Métodos") se llevó a un posible resumen individual de puntuaciones que van desde -10 (se opone al screening neonatal de CMV) a 10 (a favor del screening neonatal de CMV). La mediana de las puntuaciones y los rangos intercuartílicos (RICs) de los encuestados en los 3 grupos fueron 9 (RIC: 6 a 10), 4 (RIC: 2 a 5), y -2 (RIC: -5 a 0). En base a estas calificaciones promedio, los autores llamaron a los grupos "muy a favor" (31% de los encuestados), "moderadamente a favor" (49% de los encuestados), y "débil oposición" (20% de los encuestados).
Entre los encuestados que estaban muy a favor, la puntuación media fue de 1 (RIC: 1 a 2) para la afirmación "me preocuparía que la prueba de CMV diera lugar a visitas médicas innecesarias y gastos" y 2 para todas las demás afirmaciones, lo que indica que los que están muy a favor tenían actitudes muy favorables y no estarían preocupados por las visitas al médico y los gastos asociados con el screening neonatal para CMV. Por el contrario, entre los encuestados que estuvieron moderadamente a favor, la mediana de la puntuación fue de -1 (RIC: -1 a 1) para la afirmación "me preocuparía que la prueba de CMV diera lugar a visitas médicas innecesarias y gastos", lo que indica que los encuestados estarían algo preocupados por las visitas al médico y los gastos. Sin embargo este segundo grupo de los encuestados todavía aceptaría el screening de CMV de sus recién nacidos, como lo demuestran los resultados de 1 para todas las otras afirmaciones. Entre los encuestados que se opusieron débilmente, la mediana de resultados fue de -1 para todas las afirmaciones, lo que indica que los encuestados estarían algo en contra del screening. Además, los encuestados identificados como débil oposición se preocuparon por las visitas médicas innecesarias y los gastos, y perciben que los problemas por CMV son raros.
Los padres en el grupo "muy a favor" eran más propensos que otros padres a ser mujeres o negros, tener menores ingresos en los hogares, o tener seguro público, aunque el porcentaje de las diferencias entre los grupos fueron modestos en la mayoría de las categorías (rango: 3% -11%). Por otra parte, un mayor porcentaje de los padres que estaban muy a favor informó que se informarían todo lo que pudieran sobre temas de salud antes de tomar decisiones sobre su salud, solicitarían información al proveedor de atención médica de sus hijos para obtener información sobre la salud de sus hijos, creen que es fácil hablar con el proveedor de atención médica de sus hijos, siguen los consejos del proveedor de atención médica del niño, y se sienten confiados de que pueden encontrar servicios para ayudar a su hijo si es necesario.
Las revistas/periódicos son los elegidos más frecuentemente por los 3 grupos como los preferidos de los padres para recibir información sobre crianza, seguido por videos/DVDs. Otras preferencias varían de acuerdo al grupo. En todos los casos, las diferencias porcentuales absolutas fueron pequeñas.
Discusión
La gran mayoría de los participantes de Health Styles mencionó que le gustaría hacer el screening de CMV a sus recién nacidos, aunque no se lleve a cabo de manera rutinaria, si tuvieran que pagar $20, o aunque los problemas por CMV nunca se desarrollen. Entre la mayoría de los padres, los costos, la preocupación y la ansiedad asociada con las pruebas de CMV serían aceptables, y la mayoría de ellos indicaron que querrían realizar a sus recién nacidos la prueba a pesar de cierta preocupación sobre las potenciales consecuencias negativas. Algunas variables demográficas tuvieron una asociación estadísticamente significativa de acuerdo al grupo, pero las diferencias porcentuales reales fueron pequeñas. Por lo tanto, los grupos de mujeres en mayor riesgo de CMV congénito, incluyendo aquellas que son jóvenes, de nivel socioeconómico bajo, o de raza/etnia negra o hispana, parecen tan interesadas en el screening de CMV del recién nacido como las de otros grupos. Aunque las actitudes eran por lo general favorables, el análisis de grupos reveló un grupo pequeño pero distinto de padres que se oponían a la evaluación del recién nacido para CMV, aunque en general fue una oposición débil. Si se implementa un programa de screening, deben hacerse esfuerzos para mitigar las preocupaciones de los padres.
Al igual que ocurre con otros screening en recién nacidos, los resultados de este estudio confirman la posibilidad de consecuencias psicosociales negativas asociadas con la detección de CMV. Estudios recientes que evaluaron el impacto de las consecuencias negativas de los que experimentaron una detección falsa positiva de otras condiciones encontraron que el estrés de los padres y la ansiedad rápidamente se disipan con el tiempo y no conducen a una mayor utilización de los servicios salud en las primeras etapas de la vida. Por otra parte, puede ser que la percepción de las potenciales consecuencias negativas sea mayor que la experiencia de falsos positivos en sí. Un estudio encontró que los padres que habían experimentado una detección falsa positiva de un trastorno metabólico estaban dispuestos a pagar una cantidad significativamente menor para evitar un resultado falso positivo que los padres de niños con resultados normales en la detección, lo que sugiere que las consecuencias de la experiencia fueron menos negativas que las consecuencias imaginadas.
El CMV congénito es diferente de las condiciones que tienen pruebas de confirmación que rápidamente pueden reducir la ansiedad de los padres descartando resultados falsos positivos. En la infección congénita por CMV, el mayor desafío para la investigación podría ser que muchos niños verdaderos positivos nunca llegan a desarrollar discapacidades. De hecho, el riesgo de desarrollar secuelas permanentes como pérdida de audición no puede ser descartado por años. Como resultado, un familia cuyo hijo es identificado como infectado con el CMV puede estar sujeto a posibles consecuencias negativas por un período prolongado de tiempo, aunque el niño en última instancia, podría no desarrollar discapacidad. Sin embargo, un resultado positivo también permite una mayor conciencia de los resultados del desarrollo del niño de tal manera que se puede identificar a tiempo cualquier necesidad de servicios adicionales o intervenciones.
Numerosos estudios han encontrado una asociación entre el pobre conocimiento de los padres sobre el screening del recién nacido y el aumento de la ansiedad. Por lo tanto, la educación es fundamental para mejorar la comprensión sobre el proceso de screening y su efecto sobre la salud de los niños. En un estudio, el 61% de los padres de niños que recibieron un resultado falso positivo de pruebas metabólicas refirieron que de haber recibido más información sobre el screening del recién nacido, el proceso de screening hubiera sido una experiencia más positiva. Un sistema de confirmación de la prueba podría disminuir la ansiedad, y la comunicación de los indicadores pronósticos tales como la carga de CMV o los síntomas agudos al nacimiento, podrían también mitigar los daños potenciales.
Una posible estrategia para la educación de los padres y las familias acerca del screening de los recién nacidos es a través del asesoramiento proporcionado por los proveedores de cuidado de la salud. Sin considerar la actitud hacia el screening de CMV del recién nacido, la mayoría de los padres incluidos en el presente estudio parecen tener actitudes positivas hacia los médicos. Sin embargo, podría ser poco realista esperar que, con la capacidad existente y la experiencia, los médicos de atención primaria, enfermeras, u otros proveedores sean capaces de proporcionar información en profundidad a las familias cuyos recién nacidos presenten una prueba positiva para CMV. Será necesaria la remisión a proveedores especializados. La disponibilidad de un asesoramiento adecuado con apoyo a las familias podría paliar posibles consecuencias negativas asociadas con resultados positivos. Además, es importante utilizar las estrategias de comunicación tales como revistas/periódicos, videos/DVDs, internet/formatos web y libros de autoayuda para educar a los padres acerca de los temas del screening neonatal antes del parto. Los padres que se opusieron débilmente al screening de CMV neonatal también señalan una preferencia por otros padres y amigos como fuente de información, que pone de relieve la importancia de la amplia difusión de información precisa.
Según los autores, este es el primer estudio que evaluó las actitudes acerca del screening de CMV neonatal entre el público en general. Algunos puntos fuertes del estudio fueron el gran tamaño de la muestra y la inclusión de personas con un amplio rango de características demográficas y socioeconómicas. Además, el diseño de la muestra permitió ponderar los resultados de acuerdo a las variables demográficas claves, de modo que los resultados sean similares a los que cabría esperar de toda la población de los EE.UU. Una de las limitaciones del estudio fue que los encuestados del Health Styles no son necesariamente generalizables a la población de los EE.UU., aunque su acuerdo para participar en el panel de consumidores no parece dar lugar a respuestas sesgadas para una variedad de ítems relacionados con la salud en la encuesta. Otra limitación de este estudio es que la mayoría de los padres probablemente nunca habían oído hablar del CMV antes de esta encuesta, y sus respuestas se basan en una situación hipotética con la cual la mayoría de ellos tenían poca familiaridad. El screening neonatal para CMV es una cuestión complicada, y el escenario y las preguntas podrían haber sido difíciles de entender.
El screening neonatal para la infección congénita por CMV probablemente se adapte mejor al paradigma para un servicio de salud pública que a una emergencia de salud pública. Además, porque la mayoría de los niños con infección congénita por CMV no desarrollarán discapacidades y algunos padres podrían oponerse al screening, sería necesario considerar si la detección voluntaria con la toma de decisiones informadas sería más apropiada que el screening obligatorio. Por los complejos problemas científicos y éticos involucrados, un paso importante sería llevar a cabo estudios de screening piloto voluntarios, para evaluar el impacto de los efectos psicosociales del screening.
Conclusiones
La mayoría de los padres en el presente estudio consideró que eran aceptables los costos potenciales, la preocupación y la ansiedad asociados con el screening neonatal del CMV. A pesar de que las actitudes fueron en general favorables, una minoría de padres se opuso débilmente al screening neonatal de CMV. Los futuros programas piloto de screening deberían medir los resultados psicosociales y tratar de comprender las formas de mitigar los daños potenciales.
Comentario: El screening neonatal de diferentes patologías permite realizar tratamiento en forma precoz evitando discapacidades y daños irreversibles de la salud. En cuanto al screening neonatal de CMV es imprescindible contar con estudios de costoefectividad antes de su implementación, y considerar en cada país los potenciales beneficios y daños en la población.
♦ Resumen y comentario objetivo: Dra. Alejandra Coarasa