Introducción
El testículo no descendido (TND), o criptorquidia, es la falla en el descenso de 1 o ambos testículos a una posición escrotal normal y es la anomalía genital más común en los varones. La prevalencia al nacimiento, también conocido como TND congénito, varía del 2% a 9%. Aunque una gran proporción de casos descienden espontáneamente a una posición normal a los 3 meses de edad, aproximadamente el 1% permanece no descendido y requiere cirugía. Los TND también pueden desarrollarse en un testículo anteriormente descendido, considerándose un TND adquirido, aunque éstos tienden a presentarse más adelante en la infancia y han aumentado la prevalencia en niños pre puberales.
Aproximadamente un tercio de los TND son persistentes y necesitan ser tratados con orquidopexia que es la reubicación quirúrgica del testículo en el escroto. Aunque la mayoría de los procedimientos quirúrgicos tienen éxito, en ≤ 33% se han notificado experiencias fallidas, en función de la ubicación original del testículo, incluyendo complicaciones graves, como la atrofia testicular. Estas complicaciones pueden en última instancia requerir la extirpación de los testículos (orquidectomía) o revisión de la orquidopexia.
Estos hallazgos pueden estar sobreestimados, ya que muchos estudios anteriores se desarrollaron en centros de referencia pediátricos individuales, que incluyen un número desproporcionado de casos complejos que más probablemente se asocien con fracasos quirúrgicos. Hasta la fecha, hay una falta de datos sobre los resultados de la cirugía de TND en grandes estudios multicéntricos.
La importancia de la cirugía para el TND se basa en el hecho de que los niños con TND tienen un mayor riesgo de cáncer testicular más adelante en vida. Además, se ha demostrado que el TND inhibe la diferenciación de las células germinales primitivas, a partir de los 4 a 12 meses, que es crucial para la producción de células germinales que posteriormente permiten la espermatogénesis.
El reposicionamiento tardío de los testículos no descendidos puede dar lugar a una reducción en el desarrollo de las células germinales y bajo volumen testicular, lo cual disminuye potencialmente la fertilidad subsecuente. En vista de estos hallazgos, hubo un consenso general de que la orquidopexia mejora los resultados asociados con marcadores de fertilidad y malignización testicular. Las guías internacionales recientes han recomendado realizar la orquidopexia antes de los 12 meses de edad para preservar el potencial de fertilidad y evitar el riesgo de malignización.
A pesar de las recomendaciones de las guías, una revisión sistemática reciente informó que más del 75% de las orquidopexias se llevaron a cabo más tarde de la edad recomendada, con la mayoría de los estudios combinando casos de TND congénitos y adquiridos. Aunque pueden tener etiologías similares, la combinación de los 2 tipos de TND puede inducir a error, ya que tienen diferentes edades de presentación y resultados, y los resultados pueden estar sesgados.
Los casos congénitos persistentes son de particular interés, ya que la investigación sugiere que la exposición testicular a temperaturas más altas conduce a un mayor riesgo de alteración de la fertilidad y cáncer. Por lo tanto, el monitoreo basado en población de los casos observados desde el nacimiento para distinguir los casos congénitos de los adquiridos, las prácticas actuales, y la identificación de factores potenciales que contribuyen al retraso de la orquidopexia son importantes para asegurar el futuro de la salud reproductiva de los niños afectados.
La hipótesis de los autores fue que la mayoría de los niños con TND congénito en Australia se someten a una cirugía correctiva a edad más tardía que la recomendada. Los objetivos de este estudio basado en población fueron investigar la prevalencia de TND y examinar las tasas de cirugía correctiva, el éxito o fracaso quirúrgico, las tendencias actuales en la edad de la cirugía, y los factores que influyen en la cirugía temprana o tardía en una población australiana.
MÉTODOS
Población de estudio y fuentes de datos
La población del estudio incluyó a todos los recién nacidos vivos varones diagnosticados con TND en Nueva Gales del Sur (New South Wales, NSW), Australia, a partir del 1 de enero de 2001 al 31 de diciembre de 2011. Nueva Gales del Sur es el estado australiano más poblado, con un tercio de todos los nacimientos de la nación. El cuidado de la salud se basa en una combinación de fondos públicos nacionales (60%) y el sistema privado de salud (40%).
Se utilizaron dos fuentes principales: la Recolección de Datos Perinatales de NSW, que es un sistema de vigilancia legal que cubre todos los nacidos vivos y mortinatos en Nueva Gales del Sur, y la Recolección de Datos de la Admisión de Pacientes de NSW, que es un censo de todos los ingresos en hospitales que contiene información demográfica y clínica. Todos los diagnósticos y procedimientos para cada admisión se codificaron según la Clasificación Internacional de Enfermedades, décima revisión, modificación de Australia (CIE-10-AM) y la Clasificación Australiana de Intervenciones en Salud (Australian Classification of Health Interventions ACHI), respectivamente.
Se llevó a cabo la agrupación longitudinal de registros de nacimiento y los datos individuales de cada hospital para proporcionar información sobre el nacimiento de cada niño y cualquier ingreso hospitalario posterior hasta marzo de 2014. La agrupación de los registros fue realizada por el Centro de Registro de Agrupación de Salud de NSW independientemente de la investigación. La aprobación ética para el acceso y la agrupación de los datos se obtuvo del Comité de Ética e Investigación del Servicio de Salud y Población.
Los niños con TND fueron identificados a partir de la Recopilación de Datos de Admisión de Pacientes de NSW si tenían un código relevante de la CIE-10-AM (Q53) registrado al nacimiento o en cualquier ingreso hospitalario. Estos fueron clasificados como unilaterales, bilaterales, no especificado, y ectópico. Se definió TND aislado en los casos para los cuales no se registró ningún otro diagnóstico de anomalías congénitas. Para aquellos diagnosticados con otras anomalías, otras anomalías testiculares, hipospadias y otras anomalías genitourinarias fueron diferenciados cada uno de cualquier otro tipo.
Resultados y datos del estudio
Los principales resultados del estudio fueron los procedimientos quirúrgicos primarios, atrofia testicular, torsión testicular, procedimientos posteriores a la orquidopexia fallida, y reingresos por complicaciones posquirúrgicas relacionadas con la herida. Los procedimientos quirúrgicos primarios fueron la orquidopexia (incluidos los códigos para la fijación de los testículos) y la orquidectomía. Todos los procedimientos quirúrgicos fueron identificados con los códigos de procedimiento según la clasificación de intervenciones de la ACHI. Los procedimientos después de la orquidopexia fallida incluyeron revisiones de la orquidopexia, re fijación de los testículos y repetición de la orquidopexia.
Se excluyó la repetición de la orquidopexia realizada dentro de los 12 meses después de la orquidopexia principal del testículo no palpable para evitar la inclusión de la segunda etapa de la orquidopexia rutinaria. Las complicaciones posquirúrgicas se definieron como los reingresos hospitalarios que se produjeron dentro de los 28 días causados por infecciones o hematomas de la herida relacionados con la cirugía.
Los factores de estudio incluyeron el tiempo de diagnóstico, coexistencia de anomalías congénitas, parto prematuro (<37 semanas de gestación), edad en la cirugía primaria, situación del seguro de salud público o privado, zona de residencia, y desventaja socioeconómica. La edad al momento de la cirugía y el momento del diagnóstico primario fueron categorizados en 6 grupos: al nacimiento, <12, 12 a <18, 18 a <24, 24 a 36 y > 36 meses. La zona de residencia fue dicotomizada en grandes ciudades versus áreas remotas, utilizando el índice de accesibilidad/lejanía de Australia, y la desventaja socioeconómica se determinó utilizando los índices socioeconómicos de las zonas con puntuaciones de desventaja relativa desarrolladas por la Oficina Australiana de Estadísticas y clasificadas como en situación de desventaja (< percentilo 20) vs. zonas sin desventajas (percentilo ≥ 20).
Análisis estadístico
La proporción de los TND diagnosticados y la prevalencia de la cirugía se evaluaron como el número total de casos notificados por cada 1000 nacimientos de varones en Nueva Gales del Sur, de 2001 a 2011. Se evaluó la tendencia de la prevalencia anual incluyendo sólo los niños con tiempo de seguimiento similar, es decir, nacidos hasta el 2010 y con la cirugía correctiva realizada antes de los 36 meses de edad.
Se calcularon estadísticas descriptivas para evaluar las características de los niños sometidos a cirugía, y la asociación entre los factores de estudio, procedimientos, y la edad de la cirugía fueron evaluadas mediante el uso de la prueba de X2 y test de Cochran-Armitage para la tendencia. Para determinar la correlación se utilizó el coeficiente de Spearman entre la fecha de nacimiento y la fecha de la cirugía, y la regresión logística multivariante se aplicó para examinar la asociación entre los factores de riesgo para la cirugía correctiva primaria realizada antes o después de la recomendación de los 12 meses de edad.
También se investigaron las características de los niños y la edad de la cirugía posterior por el tiempo del primer registro de diagnóstico (desde el nacimiento o más adelante). Un valor de p <0,05 fue considerado estadísticamente significativo, y todos los análisis se realizaron utilizando SAS versión 9.3 (SAS Institute, Cary, NC).
RESULTADOS
Hubo 518.846 niños nacidos vivos en NSW de 2001 a 2011; de éstos, 10.875 (2,1%) tuvieron un diagnóstico registrado de TND. Un total de 4980 (45,7%) niños con un diagnóstico registrado de TND habían recibido cirugía correctiva (en 65 hospitales), lo que representa una prevalencia de 9,6 por cada 1000 nacimientos de varones. De éstos, el 80% (n = 3987) se sometieron a cirugía antes de los 36 meses de edad, con una prevalencia de estos casos disminuyendo de 11,6 en 2001 a 7,8 por 1.000 nacimientos de varones en 2010. De los niños sometidos a cirugía, más de tres cuartas partes (78%) tenía TND unilateral y 17% bilateral, mientras que el 5% eran ectópicos o no especificados.
La mayoría de los casos fueron aislados (72%), con el 8,7% que tenía otras anomalías genitourinarias y 14,7% con anomalías en otros órganos. Aunque la mayoría de los niños tenía una orquidopexia (97,8%), 589 (11,8%) requirieron cirugía de testículo no palpable y 223 (4,5%) requirieron una orquidectomía. Como tal, una pequeña proporción de varones (n = 92, 1,8%) fueron diagnosticados con atrofia testicular, y 58 (1,2%) tuvieron un diagnóstico asociado de torsión testicular. En general, 26 (0,5%) niños fueron readmitidos en el hospital dentro de los 28 días después de la cirugía con complicaciones posquirúrgicas.
Casi el 10% (n = 446) requirió procedimientos de revisión después de 1 año por fallas en la cirugía principal, y de éstos, 16 (3,6%) tuvieron un diagnóstico registrado de atrofia testicular. Entre los niños sometidos a cirugía, el 78% tenía una edad <36 meses y el 22% era > 36 meses con una edad media general en la cirugía primaria de 16,6 meses (rango intercuartílico 11,8 a 31 meses). A medida que la edad de la cirugía aumentó, hubo una tendencia a la disminución en las tasas de orquidectomía y cirugía de testículo no palpable, TND unilateral, y atrofia testicular (P <0,01), pero se observó una tendencia creciente en la cirugía para TND bilateral (P <0,01).
Para aquellos con seguimiento completo a los 36 meses (n = 3897), un tercio tuvo una cirugía a la edad <1 año y 54% entre los 12 a 24 meses. La tendencia en la edad media al momento de la cirugía para estos niños se redujo de 14,7 meses en 2001 a 12,7 meses en 2010 (r = -0,05; p <0,01).
Fue más probable que la cirugía primaria se realizara después de los 12 meses de edad para los niños de escasos recursos de medios desfavorecidos (OR ajustado [ORa] 1,37; intervalo de confianza del 95% [IC]: 1,13 a 1,67) y que vivían en zonas remotas/regionales (ORa 1,27; IC del 95%: 1,08 a 1,49), y menos probable entre los niños de familias con seguro médico privado (ORa 0,61; IC del 95% 0,53 a 0,71). No hubo asociación entre el nacimiento prematuro o anomalías congénitas coexistentes y la cirugía después de los 12 meses de edad.
Cuando se examinó la edad de la cirugía al momento del diagnóstico, solamente un tercio de los niños (35%) tenían diagnóstico registrado de TND al nacer, con los restantes diagnosticados en los controles de salud posteriores, pero primero identificados en este estudio en el momento de la cirugía. Incluso para los niños sometidos a cirugía con <12 meses, menos de la mitad (44%) tenía registro de TND al nacer.
Sin embargo, no hubo diferencias en las características de los niños y el momento del diagnóstico informado por el estado del seguro de salud o socioeconómico, zona de residencia, parto prematuro, o el tipo de cirugía; los que tenían otras anomalías congénitas eran más propensos a tener TND registrado al nacer. Para los niños sometidos a cirugía después de los 36 meses, el 4,1% (n = 206 de 4980) tuvo diagnóstico registrado al nacer, y el 18% (n = 877) no lo tenía.
DISCUSIÓN
Este es uno de los estudios de cohortes más grandes basados en población que evaluó el diagnóstico y tratamiento de los TND a largo plazo con seguimiento en ≤ 12 años.
Los autores han encontrado que 1 de cada 50 niños tenía un diagnóstico registrado de TND, y la prevalencia de niños sometidos a cirugía fue del 1% en NSW. Ambos, prevalencia y edad en la cirugía, disminuyeron durante la última década; sin embargo, casi dos tercios de los casos todavía se sometieron a cirugía, a más tardar a la edad recomendada de 12 meses. También se encontró que casi 1 de cada 10 niños necesitó revisión posterior.
La proporción de los TND diagnosticados al nacer (1,9%) y aquellos posteriormente tratados (1%) en NSW es similar a la publicada por un estudio danés reciente basado en población. Los autores encontraron una disminución en la prevalencia de los TND tratados en la última década, lo cual parece consistente con las tendencias en todo el mundo reportadas en Alemania, Nueva Zelanda, Noruega, y Rusia y los estados australianos de Victoria y Australia del oeste.
Para el conocimiento actual, este es el primer estudio basado en población (n = 4980, 65 sitios) que reporta las tasas de atrofia testicular (1.8%), torsión (1.2%) y los resultados posteriores de la orquidopexia, con 9% de los pacientes requiriendo cirugía de revisión y una tasa de atrofia testicular en la segunda cirugía del 3,6%.
Hasta la fecha, el único otro estudio multicéntrico publicado (10 sitios, n = 281 pacientes) informó tasas totales de fracaso y atrofia del 7,2% y 6,1%, respectivamente, en pacientes sometidos a orquidopexia laparoscópica. Se encontró que al menos dos tercios de las cirugías correctivas para TND fueron realizadas más tardíamente que lo recomendado por las guías. Esto es preocupante, ya que la orquidopexia tardía puede estar asociada con un mayor riesgo de cáncer testicular y un potencial de fertilidad disminuido en los niños. Dos revisiones sistemáticas recientes informaron de 2 a 32 veces más riesgo de cáncer testicular en los hombres con historia de TND, con riesgo más bajo para la edad más joven al momento de la orquidopexia pero más alto para TND bilateral previo.
Tales hallazgos han llevado a una reducción significativa en la edad recomendada para realizar la orquidopexia en las últimas décadas, a los actuales 12 meses de edad. Aunque se ha observado una tendencia alentadora en la disminución de la edad en la cirugía, de acuerdo con los últimos informes de diferentes ajustes, las tasas actuales de cirugía tardía son particularmente preocupantes, especialmente para aquellos con TND bilateral.
Se encontró que la proporción total de la cirugía primaria realizada después de los12 meses fue del 74%. Pero, cuando se limita a completar el seguimiento de 36 meses, fue del 67%. Dos estudios que se limitan a los casos congénitos han informado de un 70% a 82% de casos sometidos a cirugía después de los 12 meses.
Otros estudios también han reportado una alta proporción de orquidopexia realizada más tarde que a la edad recomendada, pero la mayoría de los casos incluidos eran potencialmente TND adquirido, que se diagnostica y se trata a edades más tardías. Hasta la fecha, no existen guías australianas actualizadas que especifiquen la importancia del momento de la cirugía inicial.
Una de las motivaciones del presente estudio fue tratar de diferenciar los casos congénitos de los tardíamente diagnosticados y potencialmente adquiridos. Aunque se disponía de información sobre el diagnóstico registrado al nacer, los autores encontraron que la identificación de los casos congénitos puede ser difícil debido al sub registro de casos en el nacimiento (sólo el 35%) y una mayoría reportado en el momento de la cirugía, sin información sobre la posición anterior del testículo.
Los hallazgos sugieren que las características de los niños sometidos a cirugía antes de los 36 meses de edad sin diagnóstico al nacer son similares a los que se diagnostican al nacer y, potencialmente, pueden ser casos congénitos. El 18% de las cirugías después de los 36 meses (sin un diagnóstico de TND registrado al nacer) es más probable que sean por casos adquiridos. Un estudio previo longitudinal de cohortes (n = 1.072) con el examen de la posición testicular a los 0, 3, 18, 36, y 54 meses de edad reportó una tasa de TND adquirido del 18%; sin embargo, la proporción de TND adquirido puede haberse sobreestimado debido a una pérdida de seguimiento del 45%.
Las estrategias para reducir la edad de la orquidopexia requieren la identificación de los factores que pueden retrasar la cirugía. Estos pueden incluir el diagnóstico perdido al nacer, el retraso en el seguimiento de los padres, pérdida de diagnóstico, la falta de remisión oportuna por los médicos generales, o la disponibilidad limitada de los recursos hospitalarios para llevar a cabo una conducta quirúrgica.
El diagnóstico fallido al nacer puede deberse a que los bebés no fueron examinados o el TND se perdió debido a la falta de experiencia o capacitación de los proveedores de atención en la maternidad. Los estudios anteriores revelan que cuando el examen se lleva a cabo por expertos entrenados, la prevalencia de TND detectada en el nacimiento es mayor, como se informa en las cohortes de Dinamarca (9%) y Lituania (5,4%), en comparación con el 2,1% informado aquí.
Después del nacimiento, los retrasos en el diagnóstico también pueden producirse debido a la falta de conciencia de los padres o a la asistencia limitada a las visitas médicas de rutina en el primer año de vida del niño. La falta de evaluación, seguimiento, o de derivación oportuna por los médicos generales también puede ser un factor contribuyente.
Por lo tanto, la adhesión a la vigilancia durante los controles rutinarios de salud es esencial para garantizar la intervención oportuna. Esto es particularmente importante porque la posición testicular puede variar en la vida temprana. Dado que las intervenciones que prestan asesoramiento a los médicos generales y los padres en el Reino Unido han mostrado ser eficaces para reducir la edad de la orquidopexia, los resultados de este trabajo sugieren que éstos pueden necesitar ser implementados para futuras mejoras en la práctica en Australia.
Estas necesidades se ven confirmadas por los resultados de una encuesta reciente que informan que el 75% de los médicos generales del Reino Unido siguen considerando los 2 años como la edad óptima para la realización de la orquidopexia. Otra posible influencia de la edad en la cirugía sigue siendo la capacidad limitada y la disponibilidad de los hospitales de NSW para realizar la orquidopexia antes del año de edad, ya que la política sanitaria de NSW es considerar éste como un procedimiento quirúrgico importante para ser realizado únicamente por cirujanos acreditados en cirugía pediátrica, y con anestesiólogos especialistas involucrados.
Teniendo en cuenta los casos más urgentes y los recursos limitados, los retrasos en la cirugía pueden ocurrir en el sistema de hospitales públicos. Por lo tanto, el aumento de la disponibilidad y el acceso a la cirugía en más hospitales de NSW reduciría la demanda y redistribuiría la carga y el acceso a la cirugía. Una alternativa es que la cirugía se realizara en hospitales privados, que no tienen las mismas demandas de recursos limitados.
En Australia, los pacientes sin seguro médico privado son tratados en el sistema de salud pública y se colocan en una lista de espera, que se determina por la urgencia, mientras que los que tienen seguro de salud privado se manejan de forma más inmediata de acuerdo a la disponibilidad del cirujano pediátrico. Este problema es apoyado por los presentes resultados que los niños con seguro de salud privado se sometieron a cirugía primaria temprana, en comparación con los asegurados públicamente y los de nivel socioeconómico más bajo o que viven en zonas rurales.
La principal fortaleza de este estudio fue el uso de una gran cohorte de base poblacional de registros vinculados de niños que permitieron la evaluación y el seguimiento de 65 hospitales en todo NSW por ≤ 12 años. Los conjuntos de datos de salud utilizados son precisos y fiables, con estudios de validación reportando altos niveles de acuerdo con los registros médicos y los registros de anomalías congénitas.
Una limitación de este estudio fue que el 65% de los casos sometidos a cirugía no tenía un diagnóstico de TND registrado al nacer, y que no se tiene información en cuanto a si estos diagnósticos se perdieron en el nacimiento, si hubo demora en el diagnóstico, o fueron casos adquiridos. Para superar este problema, se categorizaron los casos de acuerdo con el momento del primer diagnóstico registrado de TND y la edad de la cirugía para identificar posibles casos de TND adquirido.
Otra limitación es que no se pudo estratificar el análisis por la posición prequirúrgica del testículo, el abordaje quirúrgico (canalicular/inguinal/intraabdominal) de la orquidopexia (cavidad canal inguinal/abdominal), o el tipo de cirugía (una sola etapa en comparación con etapas de la orquidopexia a lo Stephens-Fowler).
Aunque existen códigos CIE-10-AM para identificar la posición de los testículos no descendidos y los códigos ACHI para el abordaje quirúrgico, no se pudieron reportar estos porque la mayoría de los registros tenía información no especificada. Por lo tanto, los resultados para la atrofia testicular, torsión testicular, y los resultados después de la cirugía representan las tasas generales y pueden no corresponder a una mezcla de casos específica o a un tipo de cirugía correctiva.
CONCLUSIONES
En conclusión, 1 de cada 48 niños nace con TND; sin embargo, dos tercios de los casos no tenían ningún informe de cirugía correctiva. La prevalencia de TND tratado fue del 1%, con casi 1 de cada 10 requiriendo revisión posterior. La mediana de edad al momento de la cirugía está disminuyendo; sin embargo, dos tercios de los casos se realizaron aún después de la edad recomendada de 12 meses.
Se necesitan más intervenciones para mejorar la detección del TND al nacimiento y aumentar el conocimiento del diagnóstico de los padres y el manejo del TND por los profesionales de la salud. Es de suma importancia el diagnóstico temprano, la implementación de la corrección quirúrgica antes de los 12 meses de edad en las guías Australianas, y los cambios en la política de salud para aumentar los recursos sanitarios a fin de llevar a cabo la cirugía a edades más tempranas.
COMENTARIO
El testículo no descendido (TND) es una anomalía frecuente en niños. El presente es un gran estudio australiano de base poblacional que abarca 10 años. Se registró un 2.1% de niños con diagnóstico de TND. La edad al momento de la cirugía muestra una disminución a través del tiempo, pero cerca de dos tercios de los casos se realizaron aún después de la edad recomendada de 12 meses.
Se necesitan más intervenciones para mejorar la detección del TND al momento del nacimiento, fomentar la búsqueda del diagnóstico y estandarizar el manejo del TND por los profesionales de la salud. La corrección quirúrgica primaria antes de los 12 meses de edad debe ser implementada con el claro objetivo de preservar la fertilidad ya que el TND inhibe la diferenciación de las células germinales primitivas, a partir de los 4 a 12 meses, que es crucial para la producción de células germinales, y evitar la potencial malignización. El reposicionamiento tardío de testículos no descendidos también puede dar lugar a una reducción en el desarrollo de células germinales y bajo volumen testicular.
Resumen y comentario objetivo: María José Chiolo